뇌성마비는 비진행성 뇌 손상으로 인해 신경 운동 조절 기능과 자세 유지에 장애가 초래되는 질환으로 삼킴에 필요한 근육 움직임에도 영향을 주어 삼킴 및 섭식장애를 동반할 가능성이 높다(Fung et al., 2002; Gage, Fabian, Hicks, & Tashman, 1984; Gangil, Atwari, Aneja, Ahuja, & Anand, 2001; Hou, Fu, Zhao, Lan, & Zhang, 2004; Otapowicz et al., 2010). 여기서 말하는 섭식(feeding)은 입 안에 음식을 넣고 조작하여 씹고, 음식덩이(bolus)를 형성하여 삼킴반사가 일어나는 지점까지 구강 뒤편으로 이동시키는 구강단계에 초점을 두는 반면, 삼킴(swallow)은 구강단계를 포함하여 삼킴반사가 일어나는 인두단계와 식도로 유입된 음식물이 위에 도달하기까지의 식도단계를 포괄하는 용어로 사용된다(Logemann, 1999). 뇌성마비로 인한 섭식 및 삼킴장애의 양상을 살펴보면, 과도한 혀 내밀기나 구강 근육의 경직 또는 약화 등으로 인해 턱, 입술, 혀 등의 조음기관을 조절하고 협응하는데 어려움을 보이게 된다. 이로 인해 다양한 점도와 밀도의 음식재질(food texture)을 입 안에 넣고 저작하여 음식덩이를 만들고 구강 뒤편으로 운반하는 구강단계 전반에 문제를 보일 수 있다(EI Nagar, Al-Nemr, & Abdelazeim, 2021; Love, Hagerman, & Taimi, 1980; Min, Seo, & Woo, 2022; Morris, 2016). 인두단계에서는 삼킴 반사가 일어날 때 함께 작용하는 인두수축근들의 인두연동작용(pharyngeal peristalsis)과 성문 닫힘 기능이 제한되어 음식덩이가 삼킴 전, 삼킴과정 중 또는 삼킴 후에 기도로 침투(penetration)되거나 흡인(aspiration)될 수 있다(Hiiemae & Palmer, 2003; Langmore, Schatzberg, & Olsen, 1989; Schurr & Green, 1985). 식도단계에서는 음식덩이가 식도를 통해 위로 원활하게 이동하기 위해 상체의 직립 자세 유지를 유지하는 것이 유리하게 작용할 수 있는데, 뇌성마비의 특성상 올바른 자세 유지에 어려움이 있어, 음식물의 식도 통과시간이 지연되거나 위식도 역류(gastroesophageal reflux)를 보일 수 있다(Babbitt, Choi, Polinsky, & Williams, 2001; Coyle, Madsen, & Reynolds, 2014; Davies, Cohn, & Goodman, 2012).
삼킴장애는 뇌성마비의 하위 유형에 따라 그 양상이 다양하게 나타날 수 있다. 뇌성마비의 가장 많은 비율을 차지하는 경직형(spastic type)은 다른 유형에 비해 섭식의 어려움을 동반한 가능성이 높은 것으로 알려져 있다(Arvedson, 2008; Reilly & Skuse, 1992). 높은 근긴장도와 근육의 약화로 인해 음식덩이를 이동시키고 삼키는데 어려움을 보이게 되고, 턱과 혀의 움직임이 제한적이어서 저작을 위해 음식물을 치아 쪽으로 이동시키기 못하고 혀의 중앙부에 모아 두거나 치아에 놓여진 음식물을 제대로 씹지 못할 수 있다. 또한 음식물을 구강 앞으로 위치시킨 후 경구개로 눌러서 으깨어 먹는 경향을 보일 수 있으며, 볼과 입술 근육의 수축 힘이 약해서 컵이나 빨대 사용에도 어려움을 보일 수 있다. 이외에도 음식물에 대한 거부 반응을 보이거나 과도한 깨물기 반사, 침 흘림 등이 관찰되기도 한다(Kim, 2011; Reilly & Skuse, 1992; Rogers, Arvedson, Buck, Smart, & Msall, 1994). 이상운동형(Dyskinetic) 은 근육 조절의 어려움으로 인해 음식덩이가 삼킴반사가 일어나는 위치까지 제대로 도달되지 못하거나 삼킴반사 시 가성대와 진성대의 폐쇄가 적절하게 이루어지지 않는 등 삼킴 동작의 정확성이 떨어지는 양상으로 나타난다. 이로 인해 음식덩이가 삼킴반사를 통해 식도로 안전하게 유입되지 못하고 침과 함께 기도로 흡인되어 폐로 유입되는 일이 발생할 수 있다(Arvedson, 2008; Benfer et al., 2012; Sheppard, Palmer, & Tindall, 2002). 실조형(Ataxic)은 근육들 간의 협응과 미세한 운동 조절의 어려움으로 인해 삼킴동작에 요구되는 정교한 근육 조절이 방해를 받을 수 있다. 혀와 입술의 정밀한 움직임을 조절하는데 어려움이 있어 입안의 음식물을 관리하고 저작하는데 문제를 보이게 되며, 삼킴 반사에 수반되는 일련의 연속된 운동패턴이 결여되어 음식덩이를 안전하게 식도로 이동시키는데 어려움을 보일 수 있다(Sheppard et al., 2002). 저긴장형(Hypotonic)은 근육의 긴장성 저하와 약화로 구강단계에서부터 혀, 입술, 하악근육 등의 움직임이 제한되어 삼킴과정에 영향을 주 게 된다(Sheppard et al., 2002).
뇌성마비로 인해 발생하는 비정상적인 구강 근육의 힘과 움직임의 범위, 그리고 근육들 간의 협응과 조절능력은 섭식뿐만 아니라 구강 움직임을 필요로 하는 조음기능에도 영향을 주게 된다(Chang, Sim, & Kwon, 2012; Hiiemae & Palmer, 2003; Iammatteo, Trombly, & Luecke, 1990; Ray, 2002; Wilson, Green, Yunusova, & Moore, 2008). 말소리 산출 시 생략이나 왜곡의 형태로 조음오류가 빈번하게 발생하여(Bernthal, Bankson, & Flipsen, 2017; Owens, 2016; Stoel-Gammon & Dunn, 1985), 조음정확도와 전반적인 말 명료도에 영향을 주는 것으로 보고되고 있다(Bax, Tydeman, & Flodmark, 2006; Cohen & Fink, 2011; Gordon & Campbeel, 2015; Gordon & Charles, 2010; Kim, 2011; Langmore & Miller, 2007; Macauley & Milani, 2014; Miller & Anderson, 2012; Smith & Jones, 2008; Rosenbaum, Paneth, & Leviton, 2007; Woo, 2005). 뇌성마비 아동이 선천적으로 동반하게 되는 구강운동의 기능 결함은 말소리 발달 과정에도 영향을 주어 /a/, /i/, /u/와 같은 단모음이나 /m/, /b/, /p/와 같은 양순음의 산출은 어려움이 덜한 편이나, 복잡한 구강구조의 움직임과 협응을 필요로 하는 이중모음이나 다양한 조음위치와 방법을 필요로 하는 자음에 대해서는 상당한 어려움을 보이는 것으로 보고되고 있다(Bernthal et al., 2017; Gordon & Crais, 2001; Stoel-Gammon & Dunn, 1985).
섭식과 말소리 산출과의 관련성이 여러 연구에서 보고되고 있으나 여전히 비언어의 구강 운동 행동과 말소리 산출에 사용되는 구강 운동 행동이 서로 독립적으로 발달하고 발현되는 고유한 행동인지에 대해서는 학계에서 의견이 분분하다. 고유한 운동 제어능력이 발달하게 된다고 보는 입장에서는 아동이 환경과의 상호작용 속에서 구강의 감각과 운동을 경험하게 되면서 섭식이나 조음에 필요한 특정한 행동이 형성된다고 보고 있다(Wilson et al., 2008). 실제로 아동의 섭식과 말 발달을 비교한 몇몇 연구에 따르면 섭식을 위해 발달된 구강 근육의 활동 패턴이 말 발달로 바로 연결되지 않으며, 구어와 비구어적 구강운동 패턴에 차이가 있다는 보고가 있다(Moore & Ruark, 1996; Moore, Smith, & Ringel, 1988; Steeve, Moore, Green, Reilly, & Ruark McMurtrey, 2008). 반면에 섭식과 말 산출 발달 과정에서 턱, 입술, 혀와 같은 구강기관이 공통으로 관여하고 이들이 받는 감각 운동적 피드백이 공유되기 때문에 서로 긴밀한 영향을 주고받는다는 입장도 있다. 이러한 시각에서는 섭식과 관련한 비구어 구강운동 훈련이 구어 기능 또한 강화할 수 있다고 보고 있다(Chang et al., 2012; Hiiemae & Palmer, 2003; Iammatteo et al., 1990; Jeong & Sim, 2015; Langmore & Miller, 2007; Lee & Kim, 2019; Wilson et al., 2008).
국내 연구에서는 대체로 뇌성마비 아동의 삼킴능력과 조음능력이 서로 관련되어 있다는 입장을 지지하고 있는 것으로 보인다. 몇몇 연구를 살펴보면 Chang (2004)은 3-8세의 경직형 뇌성마비 아동 25명을 대상으로 씹기 운동 기능과 CV 형태의 무의미 일음절어의 명료도 간의 상관관계를 분석하였는데, 아동의 씹기능력이 좋을수록 명료도가 높은 것으로 나타났다. Lee와 Kim (2019)도 5-14세의 경직형 뇌성마비 아동 20명을 대상으로 비구어와 구어의 구강운동능력 간의 상관관계를 살펴보았는데, 비구어 구강운동능 력, 삼킴능력, 침 조절능력이 좋을수록 단음절 및 2-3음절의 유의미 목표 낱말에 대해 높은 말명료도를 보였으며, 특히 혀의 운동 조절능력은 다양한 조음위치와 조음방법을 필요로 하는 자음정확도와 상관이 있음을 보고하였다. Jeong과 Sim (2015)은 2-10세의 경직형 뇌성마비 아동 21명을 대상으로 서로 다른 씹기능력에 따라 CV 형태의 무의미 일음절어에 대한 말명료도에 있어서 차이를 보이는지를 살펴보았는데, 경도와 중도의 씹기능력 저하를 보이는 뇌성마비 아동 집단에 비해 심도의 저하를 보이는 집단에서 말명료도가 유의하게 낮았음을 밝혀냈다. 이보다 훨씬 앞선 Chung (1998)의 연구에서는 섭식과 조음과의 상관성을 넘어 비구어 구강운동 훈련이 말 산출 능력에 직접 영향을 주는지에 대해 살펴보았는데 비록 2명의 뇌성마비 아동에 한정되어 있기는 하나, 전신이완, 자세 유지, 촉자극 탈감화, 혀자극, 턱조절에 초점을 둔 구강운동 훈련이 아동들이 기존에 어려움을 보였던 자음 산출능력을 향상시켰다고 보고하였다. Woo (2005)의 연구에서도 8세 경직형 아동과 7세 무정위운동형 아동을 대상으로 컵과 숟가락 등을 사용하여 부모 참여 형태의 섭식 촉진 활동 프로그램을 실시하였는데, 섭식 훈련이 아동의 긴장도를 완화시키고 근육 움직임의 안정성과 협응능력을 향상시켜 일음절 단모음의 정확도를 향상시켰다고 보고하면서 섭식과 조음이 서로 긴밀한 관계 있다는 학계의 입장을 지지하였다.
뇌성마비 아동의 삼킴능력과 조음능력의 관계를 국내 여러 연구에서 입증해 오긴 하였으나 대부분 경직형 뇌성마비 아동을 대상으로 하거나(Chang, 2004; Jeong & Sim, 2015; Lee & Kim, 2019), 다른 유형의 뇌성마비 아동이 포함되었다 하더라도 전체 샘플수가 적어 결과를 일반화하여 해석하는 데에는 다소 제한점이 있다. 또한 말명료도를 분석할 때 무의미 일음절어를 주로 사용하고 있어 다양한 문맥에서 의미단어 수준에서의 조음정확도를 살펴보는 데 어려움이 있다(Chang, 2004; Jeong & Sim, 2015; Woo, 2005). 특히 자음과 모음을 구분하여 조음정확도를 살펴보고 있지 않아 뇌성마비 아동의 삼킴 기능에 따른 말 산출 특성을 설명하는 데 제한이 있다. 자음의 경우 입술과 혀의 섬세하고 기민한 움직임을 통해 다양한 조음방법과 조음위치를 가진 소리가 산출되어진다. 반면에 모음은 입술의 움직임뿐만 아니라 턱의 개방정도와 혀의 고저 및 전후방 위치가 말 산출에 중요한 요소로 작용하게 된다. 뇌성마비 아동이 삼킴 기능에 따라 자음정확도와 모음정확도에서 보이는 양상이 다르다는 것이 확인된다면, 특정 조음에 민감하게 작용하는 구강기관의 운동능력을 파악하여 중재안을 계획할 때 중요한 근거를 제공해 줄 수 있을 것이다. 마지막으로 임상에서는 뇌성마비 아동의 삼킴 기능을 평가할 때 ‘먹기와 마시기 기능 분류 시스템(Eating and Drinking Ability Classification System, EDACS; Sellers et al., 2014)’을 사용하게 된다. EDACS는 3세 이상의 뇌성마비 아동에게 적용하도록 Sellers, Mandy, Pennington, Hankins과 Morris(2014)가 고안한 것으로 삼킴의 안전성과 효율성 측면에 따라 삼킴기능을 1단계부터 5단계까지 분류하여 진단하도록 되어 있다. 만약 EDACS를 기준으로 삼킴 기능에 따른 뇌성마비 아동의 섭식능력과 조음능력의 차이를 규명한다면, 선행연구에서 주로 초점을 둔 섭식과 말명료도의 관계를 삼킴의 영역까지 확장함으로써, 삼킴, 섭식, 조음을 연결지어 이해할 수 있는 틀을 제공해 줄 수 있을 것이다.
이에 본 연구에서는 EDACS를 사용하여 뇌성마비 아동을 기능적인 삼킴을 보이는 집단과 제한적 삼킴을 보이는 집단으로 구분하고 비구어 섭식과제와 구어과제에서의 조음능력을 살펴봄으로써 삼킴과 섭식 및 조음능력 간의 인과관계와 상관관계를 확인하고자 하였다. 연구질문은 다음과 같다.
첫째, 기능적 삼킴과 제한적 삼킴 뇌성마비 집단 간 음식재질에 따른 섭식능력에서 유의한 차이가 있는가?
둘째, 기능적 삼킴과 제한적 삼킴 뇌성마비 집단 간 조음기관의 구조와 기능에서 유의한 차이가 있는가?
셋째, 기능적 삼킴과 제한적 삼킴 뇌성마비 집단 간 자음정확도와 모음정확도에서 유의한 차이가 있는가?
넷째, 기능적 삼킴과 제한적 삼킴 뇌성마비 집단에서 섭식능력과 조음능력 간 상관은 어떠한가?
연구방법
대전광역시 소재 대학병원의 입원 및 외래 환자 중 다음의 선정 기준을 충족하는 사람을 연구에 포함하였다. (1) 만 18세 이하의, (2) 모국어가 한국어이고, (3) 전문의에 의해 뇌성마비 진단을 받았으며, (4) 구강을 통해 음식물을 섭취하고, (5) 청각장애를 동반하지 않은 경우로 하였다.
뇌성마비 아동은 EDACS 평가 결과에 따라 기능적 삼킴 집단과 제한적 삼킴 집단에 각각 18명과 13명으로 배치하였다. 기능적 삼킴 집단은 EDACS 평가 결과 1단계에 해당하는 자로, 안전하고 효율적으로 음식을 먹고 마시는 데 큰 어려움이 없는 아동을 포함하였다. 반면에 제한된 삼킴 집단은 삼킴의 안정성과 효율성 측면에서 하나 이상의 어려움이 동반된 EDACS 2-4단계에 해당하는 아동을 포함하였다.
두 집단의 인구통계학적 특성은 Table 1에 제시된 바와 같다. 기능적 삼킴 집단은 남아 10명, 여아 8명으로 이들의 평균 연령은 7.06세(SD=3.32)로, 뇌성마비 유형은 경직형 16명, 저긴장성 1명, 혼합형(spastic+dyskinetic) 1명으로 구성되었다. 제한적 삼킴 집단은 남아 6명, 여아 7명으로 이들의 평균 연령은 6.15세(SD=2.48)였으며, 뇌성마비 유형은 경직형 7명, 운동실조형 2명, 저긴장성 4명이었다. 두 집단 간 성별의 차이는 통계적으로 유의하지 않았으며(χ2 =.267, p=.605), 연령의 차이도 없는 것으로 나타났다(U=101.000, p=.519).
실험 도구
먹기와 마시기 기능 분류 시스템(EDACS)
뇌성마비 아동의 삼킴 기능에 따른 집단 구분을 위해 EDACS 분류를 사용하였다. EDACS의 단계는 Sellers, Bryant, Hunter, Campbell과 Morris (2019)가 요약한 Table 2를 통해 알 수 있듯이 삼킴의 안전성과 효율성을 기준으로 5단계로 구분되어 있다. 각 단계별 특징을 살펴보면 가장 삼킴이 기능적인 1단계는 안전하고 효율적으로 먹고 마시는 것이 가능한 단계로 아주 딱딱한 음식을 베어 물고 씹거나 매우 질긴 재질의 음식을 씹는 데 다소 어려움이 있을 수는 있으나 또래와 비슷한 속도로 비교적 다양한 재질의 음식물을 먹을 수 있다. 음식을 씹는 동안 입술을 다물 수 있고, 음식물을 입의 한쪽에서 다른 한쪽으로 옮기고 입의 양쪽 측면에서 끼인 음식물을 대부분 빼낼 수 있다. 유동식의 경우에는 입안에 머금고 흘리지 않을 수 있으며, 컵에 담긴 유동식을 연속적으로 마실 수 있다.
2단계는 안전하게 먹고 마시지만, 효율적인 면에서 약간의 제한을 보여 1단계보다 먹고 마시는 데 더 많은 시간이 소요될 수 있다. 베어 물기에 딱딱하고 씹기 힘든 재질이나 혼합되어 있고 끈적끈적한 점도의 음식을 먹는 데 어려움을 보일 수 있다. 또한 많은 양의 유동식이 빠르게 유입되어 때때로 기침을 보일 수 있으며, 입안에 머금는 효율성이 떨어져 음식이나 유동식을 흘릴 수 있다.
3단계는 안전하게 먹고 마시는 데 약간의 제한이 있으며 효율에서 제한을 보이므로 음식물로 인한 질식의 위험을 줄이기 위해 음식재질의 조정을 필요로 하는 단계이다. 큰 덩어리의 음식을 먹거나, 베어 물기에 딱딱하고 씹기 힘든 농도의 음식을 먹는 데 어려움을 보이게 된다. 묽은 유동식을 마시는 것이 걸쭉한 유동식보다 어려우며, 한 모금 마신 뒤 다음 모금을 마실 때까지 시간이 더 소요된다. 입안의 음식물을 빼내는 능력이 제한되어 음식물이 치아 표면이나 입천장, 볼과 잇몸 사이에 쌓일 수 있다.
4단계는 안전하게 먹고 마시는 데 현저한 제한이 있는 단계로 묽은 유동식보다는 걸쭉한 유동식을 마시는 것이 쉬울 수 있으며, 흡인과 질식의 위험을 줄이고 효율을 높이기 위해 특정 재질의 음식, 농도, 테크닉, 자세 등이 필요할 수 있다. 입 안의 음식과 유동식을 머금고 있는데 어려움이 크기 때문에 상당히 많은 양을 흘리게 되고, 3단계보다도 음식물이 치아 표면, 입천장, 치아와 잇몸 사이에 더 많이 붙어 있을 수 있다. 3단계에서는 부드러운 덩어리를 씹을 수 있지만 4단계에서는 부드러운 음식물조차 흡인과 질식의 위험이 현저하기 때문에 음식 섭취 시 각별한 주의가 필요할 수 있다.
5단계는 안전하게 먹거나 마실 수 없는 단계로 영양 공급을 위해 구강 섭취가 아닌 튜브 영양법을 고려해야 하는 단계이다. 이 단계는 삼킴과 호흡에 필요한 근육 움직임의 범위와 협응에 제한이 있어 음식물이나 유동식을 안전하게 삼킬 수 없다. 또한 흡인과 질식의 발생 가능성이 매우 크며, 기도로 유입된 음식물을 효과적으로 제거하는데 어려움이 클 수 있다.
EDACS는 5단계의 먹기와 마시기 기능 분류 이외에도 식사시간 동안 도움이 필요한 정도를 독립(Independent), 도움 필요(requires assistance), 완전 의존(totally dependent)의 3개 수준으로 구분하게 되는데, 본 연구에서는 연구목적에 맞게 독립성 수준보다는 삼킴 기능 전반을 포괄하고 있는 EDACS의 5단계 분류체계를 적용하였다. 또한 연구 참여자 선정 조건에 따라 구강 섭식이 불가능한 5단계는 제외하였으며 기능적 삼킴 집단은 EDACS 1단계, 제한적 삼킴 집단은 EDACS 2-4단계인 아동을 배정하였다. 연구에 참여하는 뇌성마비 아동의 EDACS 단계 분류 설정은 전문의, 언어재활사, 평가 보호자가 참여하되 최종 진단은 전문의가 하였다.
뇌성마비 아동용 한국형 섭식 기능평가
EDACS 분류체계에 의해 구분한 기능적 삼킴 집단과 제한적 삼킴 집단이 실제로 서로 다른 음식의 재질에 따라 섭식능력에 차이를 보이는지를 살펴보기 위해, Kim과 Kwon (2011)의 ‘뇌성마비 아동용 한국형 섭식 기능평가’를 수정한 Lee와 Kim (2019)의 평가지를 사용하였다(평가지는 Lee와 Kim [2019]의 pp.332-334에 수록 된 <부록-1> 참고 바람). 해당 평가 도구는 2세 9개월-6세 7개월에 해당하는 정상발달 아동 총 64명을 대상으로 개발한 도구로 한국 음식 문화에 맞는 음식의 재질과 섭식 방법, 뇌성마비 아동들의 실제 생활을 고려하여 개발되었다. 본 연구에서는 도구의 지침에 따라 아동이 진한 액체인 요거트와 고형식인 과자를 먹는 일련의 섭식 과정을 전문의가 관찰하면서 음식의 재질별로 9문항씩 5점 척도로(45점 만점) 평가하였다. 평가는 아동이 스스로 먹는 상황을 원칙으로 하되, 만약 스스로 먹는 것이 어려운 경우에는 지침에 따라 15초간 기다린 후 보호자가 시연을 보이고 아동이 먹도록 하였다. 시연을 보인 후 모방이 일어나지 않는 경우에는 보호자가 직접 먹여주는 방식으로 진행하였다. 전체 연구 참여자 중 7명의 아동이 보호자가 먹여주는 방식으로 평가를 진행하였으며 이들은 모두 EDACS 4단계에 해당하였다.
조음기관 구조, 기능 선별검사-아동용
뇌성마비 아동의 삼킴 기능에 따른 조음기능의 구조와 기능을 살펴보기 위해 Kim, Shin, Song, Kim과 Seo (2021)가 개발한 ‘조음기관 구조, 기능 선별검사-아동용(Speech Mechanism Screening Test for Children, SMST-C)’을 실시하였다. 검사 지침에 따라 대상자의 조음기관 즉 얼굴, 입술, 혀, 턱과 치아, 경구개 및 연구개를 구조와 기능별로 관찰하면서 항목별로 심각한 비정상(0점), 약간 비정상(1점), 정상(2점)으로 평가하였으며 구조 24점 만점, 기능 36점 만점을 기준으로 총점을 산출하였다. 총점이 서로 다른 기능 점수와 구조 점수의 차이를 상대적으로 비교하기 위해 연구 참여자의 구조와 기능 점수를 분자로 하고 각 검사의 총점인 24점, 36점을 분모로 하여 구조에 대한 백분율과 기능에 대한 백분율을 산출하였다.
우리말 조음·음운 평가
두 집단의 삼킴 기능에 따른 조음 정확도를 측정하기 위해 ‘우리말 조음·음운 평가(Urimal Test of Articulation and Phonology, U-TAP; Kim & Shin, 2004)’ 를 실시하였다. 검사는 아동의 검사 피로도를 고려하여 그림낱말 검사만 진행하였다. 자음정확도(Percentage of Consonants Correct, PCC)는 낱말 개별음소 분석표에 있는 오류분석란에서 43개 자음 중 정확하게 산출한 음소의 개수를 43으로 나눈 뒤 100을 곱하여 백분율을 산출하였다. 모음정확도(Percentage of Vowels Correct, PVC)는 전체 목표음소 10개에 대해 동일한 방법으로 계산하였다.
실험 절차
실험은 대학병원의 독립되고 조용한 공간에서 진행하였다. 연구참여자의 EDACS 단계와 ‘뇌성마비 아동용 한국형 섭식 기능평가’는 전문의의 최종 진단 결과를 따랐으며, SMST-C와 U-TAP은 언어재활사인 연구자가 수행하였다. 연구자는 1급 언어재활사 자격증을 보유하고 있고 현재 대학병원 재활의학과에 근무하고 있으며 10년차의 임상경력을 보유하고 있다. 검사는 EDACS, 뇌성마비 아동용 한국형 섭식 기능평가, SMST-C, U-TAP 순으로 진행하였다. 검사 피로도를 고려하여 검사 간 10분의 휴식을 취하였으며, 전체 검사 시간은 연구 참여자당 평균 90분 소요되었다.
신뢰도
U-TAP 검사의 경우, 검사 결과에 대한 신뢰도 확보를 위해 전체 샘플의 10%에 해당하는 4명의 아동에 대한 녹음된 음성파일을 제 2검사자에게 들려주고 모든 자음과 모음 항목들에 대한 조음정확도를 측정하도록 하였다. 연구자와 제2 검사자의 측정 결과를 토대로 검사자 간 신뢰도(inter-rater reliability)를 구한 결과 95.3%의 일치도를 보이는 것으로 나타났다. 두 검사자 간 불일치한 항목에 대해서는 100% 일치도를 이룬 후 분석에 포함하였다.
자료분석 및 통계처리
집단 간 음식재질에 따른 섭식능력의 차이, 조음기관의 구조와 기능 간의 차이, 자음정확도와 모음정확도 간의 차이는 2×2 혼합 이원분산분석(Mixed two-way ANOVA)을 통해 분석하였다. 집단 별 섭식능력과 조음기관의 구조 및 기능, 자음정확도, 모음정확도 간의 상관관계는 피어슨(Pearson) 상관분석을 실시하여 살펴보았다. 상관계수 r이 .1 미만인 경우에는 효과크기가 매우 작은(very small) 것으로 해석하고, .1≤r<.3에 해당하면 작은(small) 효과크기로, .3≤r<.5는 중간(moderate) 정도로, r≥.5은 효과크기가 큰(large) 것으로 해석하였다(Cohen, 1988). 모든 통계분석은 IBM SPSS Statistics 29.0.2.0 프로그램을 이용하여 유의수준 .05에서 검정하였다.
연구결과
집단 간 음식재질에 따른 섭식능력의 차이
‘뇌성마비 아동용 한국형 섭식 기능평가’(Kim & Kwon, 2011; Lee & Kim, 2019)를 통해 두 집단의 섭식능력을 살펴본 결과 진한 액체의 경우 제한적 삼킴 집단의 평균 점수(M=17.46, SD=9.15)는 기능적 삼킴 집단의 평균 점수(M=43.44, SD=3.37)보다 낮았으며, 고형식에 대해서도 제한적 삼킴 집단의 평균 점수(M=17.08, SD=9.75)가 기능적 삼킴 집단의 평균 점수(M=42.56, SD=4.48)보다 낮은 것으로 나타났다(Table 3).
혼합 이원분산분석 결과 집단 간 차이는 통계적으로 유의하였으며(F=109.770, p<.001), 음식재질에 대해서는 고형식의 점수가 진한 액체보다 유의하게 낮은 것으로 나타났다(F=4.649, p=.040). 집단과 음식재질 간의 상호작용 효과는 없었다(F=.724, p=.402). 음식재질별로 집단 간 차이가 있는지를 살펴보기 위해 본페로니 사후검정을 실시한 결과, 진한 액체에 대해서는 제한적 삼킴 집단의 점수가 기능적 삼킴 집단보다 유의하게 낮았으며(p<.001), 고형식에서도 유사한 집단 간 차이가 나타났다(p<.001). 집단별로 음식 재질 간 차이가 있는지를 분석한 결과 기능적 삼킴 집단에서는 진한 액체의 점수가 고형식보다 유의하게 높았고(p=.028), 제한적 삼킴 집단에서는 유의한 차이가 관찰되지 않았다(p=.401) (Figure 1).
집단 간 조음기관의 구조와 기능 차이
두 집단이 SMST-C (Kim et al., 2021)의 조음기관 구조 과제와 기능 과제에서 보인 평균 백분율은 Table 4에 제시된 바와 같다. 조음기관 구조의 경우 제한적 삼킴 집단의 평균 백분율(M=75.95, SD=16.06)이 기능적 삼킴 집단(M=92.59, SD=12.98)보다 낮았으며, 조음기관 기능에서도 제한적 삼킴 집단(M=20.50, SD=14.54)이 기능적 삼킴 집단(M=82.54, SD=18.17)보다 낮게 나타났다.
혼합 이원분산분석 결과 집단 간 차이는 통계적으로 유의하였으며(F=71.948, p<.001), 조음기관 기능의 백분율이 구조보다 유의하게 낮았다(F=100.125, p<.001). 집단과 조음기관의 구조 및 기능 간의 상호작용 효과도 유의한 것으로 나타나(F=48.125, p<.001) 제한적 삼킴 집단이 구조 대비 기능에서 보인 백분율의 감소폭이 기능적 삼킴 집단이 보인 감소폭보다 더 큰 것으로 나타났다(Figure 2). 조음기관의 구조와 기능별로 집단 간 차이가 있는지를 살펴보기 위해 본페로니 사후검정을 실시한 결과, 조음기관의 구조에 대해서 제한적 삼킴 집단의 백분율이 기능적 삼킴 집단보다 유의하게 낮았으며(p=.003), 기능에서도 집단 간 차이가 나타났다(p<.001). 집단별로 조음기관의 구조와 기능 간의 차이가 있는지를 사후분석 한 결과, 기능적 삼킴 집단과 제한적 삼킴 집단 모두 조음기관의 기능 백분율이 구조보다 유의하게 낮았다(각각 p=.025, p<.001).
집단 간 자음정확도와 모음정확도의 차이
U-TAP 검사를 통해 두 집단의 자음정확도와 모음정확도를 살펴본 결과, Table 5에 제시된 바와 같이 자음정확도는 제한적 삼킴 집단(M=7.34, SD=26.46)이 기능적 삼킴 집단(M=70.62, SD=36.65)보다 크게 낮았으며, 모음 정확도도 제한적 삼킴 집단(M=9.34, SD=22.90)이 기능적 삼킴 집단(M=71.11, SD=35.79)보다 크게 낮은 것으로 나타났다.
혼합 이원분산분석을 실시한 결과 집단 간 차이는 통계적으로 유의하였다(F=29.795, p<.001). 그러나 자음정확도와 모음정확도 간에는 유의한 차이가 없었으며(F=.365, p=.550), 집단과 조음정확도 유형 간의 상호작용 효과도 없는 것으로 나타났다(F=.133, p=.718). 본페로니 사후검정을 실시한 결과 자음정확도의 경우 제한적 삼킴 집단의 점수가 기능적 삼킴 집단보다 유의하게 낮았으며(p<.001), 모음정확도에 대해서도 유사한 집단 간 차이가 나타났다(p<.001) (Figure 3).
집단별 섭식능력과 조음능력 간의 상관관계
집단별로 섭식능력과 조음기관의 구조와 기능, 자음정확도, 모음정확도의 관계를 살펴보기 위해 Pearson 상관분석을 실시한 결과, 기능적 삼킴 집단의 경우 Table 6에 제시된 바와 같이 진한 액체에 대한 섭식능력은 조음기관의 구조와 높은 양적 상관관계를 보였으며(r=.685, p=.002), 다른 측정변수와의 관계는 유의하지 않았다. 고형식에 대한 섭식능력은 조음기관의 구조(r=.644, p=.004)와 높은 양적 상관을 보였고, 자음정확도(r=.473, p=.047) 그리고 모음정확도(r=.528, p=.024)와 중간 정도의 양적 상관을 보였다.
다음으로 제한적 삼킴 집단의 상관분석 결과, Table 7에 제시된 바와 같이 진한 액체의 섭식능력은 조음기관의 구조(r=.788, p=.001)와 기능(r=.745, p=.003)에 대해 높은 양적 상관을 보였으며, 모음정확도와도 높은 양적 상관을 보였다(r=.615, p=.025). 그러나 자음정확도와는 유의한 상관관계를 보이지 않았다. 고형식의 섭식능력도 조음기관의 구조(r=.740, p=.004)와 기능(r=.712, p=.006), 그리고 모음정확도와 높은 양적 상관을 보였다(r=.588, p=.035). 그러나 자음정확도와는 유의한 상관관계를 보이지 않았다.
논의 및 결론
본 연구는 EDACS의 삼킴 기능 분류에 따라 기능적인 삼킴을 보이는 뇌성마비 아동과 제한적인 삼킴을 보이는 뇌성마비 아동 간에 음식재질에 따른 섭식능력의 차이, 조음 기관의 구조와 기능의 차이, 그리고 자음정확도와 모음정확도에서의 차이를 살펴보고, 변수들 간의 상관관계를 분석함으로써 삼킴, 섭식 그리고 조음능력의 관계를 규명하고자 하였다. 연구결과에 대한 논의는 다음과 같다.
첫째, 서로 다른 삼킴 기능을 보이는 뇌성마비 아동의 섭식능력을 음식재질에 따라 살펴본 결과 제한적 삼킴 집단은 기능적 삼킴집단보다 진한 액체와 고형식에서 섭식능력이 저하되는 것으로 나타났다. 이러한 결과는 뇌성마비의 특성상, 섭식과정에 필요한 적절한 구강근육의 힘 조절과 움직임의 범위, 정확성, 근육들 간의 협응에 결함이 생겨 섭식장애를 동반하게 된다는 선행연구와 맥을 같이 한다(Arvedson, 2008; Hiiemae & Palmer, 2003; Langmore et al., 1989; Love et al., 1980; Min et al., 2022; Morris, 2016; Reilly & Skuse, 1992; Schurr & Green, 1985). 반면에 기능적인 삼킴 집단은 진한 액체와 고형식에 대해 각각 만점에 가까운 수행을 보이는 것으로 나타나, 안전성과 효율성이 확보된 삼킴 상태를 보이는 경우 진한 액체와 고형식에 대해 구강단계에서 비교적 양호한 섭식능력을 보인다는 것이 확인되었다.
사후 분석을 통해 집단 내 음식재질에 따른 섭식능력의 차이가 있는지를 살펴본 결과에서는 기능적인 삼킴 집단에서 진한 액체보다 고형식에서 섭식능력이 저하되는 것으로 나타났다. 이는 고형식의 경우 턱 근육을 사용하여 저작하고, 입술과 볼 근육을 사용하여 구강 내 음식물을 간수하면서 저작을 통해 형성한 음식덩이를 혀로 구강 뒤편에 이동시키는 복합적이고 연쇄적인 구강근육의 움직임과 감각적 피드백을 필요로 하기 때문에(Logemann, 1999) 진한 액체보다 섭식능력이 다소 저하되는 결과가 보인 것으로 풀이된다. 반면에 제한적 삼킴 집단에서는 음식재질에 따른 섭식능력의 차이가 나타나지 않아, 고형식과 같이 구강근육들 간의 복합적이고 협응적인 운동 능력이 수반되는 음식에 대해서는 섭식의 민감성이 다소 둔화되는 것으로 보인다. 그러나 EDACS 4단계에 속한 일부 아동들이 섭식평가 수행 시, 보호자의 조력을 받았고 이로 인해 고형식에 대한 아동의 실제 섭식능력보다 유리하게 평가되었을 가능성을 완전히 배제할 수 없다. 이에 대해서는 보다 세밀한 연구설계를 통해 제한된 삼킴 기능을 보이는 뇌성마비 아동들의 음식재질에 따른 섭식 특성을 살펴보는 후속 연구가 필요해 보인다.
본 연구를 통해 EDACS 단계에 따라 뇌성마비 아동의 섭식능력의 차이가 뚜렷하게 나타난다는 것이 확인됨에 따라 뇌성마비의 유형과 EDACS 단계를 고려한 섭식훈련 프로그램 개발이 필요할 것으로 보인다. 가령 제한된 삼킴 기능을 보이는 경직형 뇌성마비 아동은 구강 근육의 과도한 긴장으로 인해 음식물의 저작과 이동에 어려움이 있고, 과도한 깨물기 반사 등을 보일 수 있으므로, 구강근육의 긴장을 완화하면서 동시에 섭식에 필요한 턱, 입술, 혀의 운동 기능을 향상시키는 구강운동 훈련이 필요할 수 있다. 제한된 삼킴 기능을 보이는 저긴장형 뇌성마비 아동인 경우에는 근긴장도 저하와 근력 약화로 인해 섭식에 필요한 구강근육의 힘과 움직임 범위가 저하될 수 있으므로, 구강근육의 힘을 증진하고 입 안 구석구석에 놓여있는 음식물을 효과적으로 모으고 저작하여 음식덩이를 형성할 수 있도록 하는 구강근육강화 훈련이 필요할 것이다. EDACS 3 또는 4단계에 해당하는 뇌성마비 아동들은 음식물의 흡인과 질식의 위험에 노출되어 있으므로, 특별히 음식의 농도를 증가시켜 삼킴의 안정성을 확보하는 보완적인 방법을 강구할 수 있을 것이다(Clave et al., 2012; Huckabee & Heyman, 2009; Steele et al., 2015). 음식농도의 조절을 통해 보완적인 접근을 적용할 때에는 진한 액체의 형태로 음식물을 제공하여 지연된 삼킴 반사에 대응하도록 하고 구강 및 식도 통과에 유리하도록 조절하는 것이 필요하다(Cichero & Murdoch, 2006; Clarke & Gates, 2011; Molfenter & Steele, 2012). 그러나 본 연구결과에서 나타난 바와 같이 EDACS 단계가 낮은 제한된 삼킴 기능 집단의 경우 진한 액체에 대해 낮은 섭식능력을 보이는 바, 안전하고 효율적인 섭식을 할 수 있도록 진한 액체의 섭식에 대한 체계적인 훈련 프로그램이 마련될 필요가 있어 보인다.
다음으로 조음기관의 구조와 기능에서의 차이를 분석한 결과, 제한적 삼킴 집단이 기능적 삼킴 집단보다 조음기관의 구조와 기능 수준이 모두 떨어졌으며, 특히 구조보다는 기능에서 집단 간 차이가 크게 벌어지는 것으로 나타났다. 이러한 결과는 삼킴 기능이 제한된 뇌성마비 아동들의 경우 조음기관의 구조적 측면에서 약간의 비정상성이 있다 하더라도 그것이 기능면에서는 상당한 결함으로 발현되어 말소리 산출에 부정적인 영향을 끼칠 가능성이 높아질 수 있음을 시사한다. 본 연구결과는 국내 선행연구들이 섭식능력과 말명료도를 연결하여 설명하고는 있으나(Chang, 2004; Jeong & Sim, 2015; Lee & Kim, 2019) 말 산출과정에 관여되는 조음기관의 구조와 기능의 특성을 구분하여 고찰하는 데에는 한계가 있었던 점을 보완하였다는 데에 의의가 있다.
삼킴 기능에 따른 조음기관의 구조 및 기능의 특성을 섭식 능력까지 확장하여 살펴보게 되면 삼킴, 섭식, 조음의 3개 영역이 아동의 삼킴 기능에 따라 그리고 음식재질에 따라 서로 기민하게 관련되어 있음을 확인할 수 있다. 본 연구의 상관관계 분석 결과에 따르면 기능적 삼킴을 보인 뇌성마비 아동들은 조음기관의 구조가 진한 액체와 고형식에 대한 섭식능력과 높은 양적 상관관계를 보이는 것으로 나타났다. 이러한 결과는 동일하게 EDACS 1단계에 해당하는 아동들 중에서도 조음기관의 구조적 문제를 동반하지 않은 아동과 동반한 아동이 민감하게 섭식능력의 차이를 야기한다는 것을 말해준다. 반면에 기능적 삼킴을 보이는 아동은 조음기관의 기능이 섭식능력과 별다른 관련이 없는 것으로 나타나 기능이 다소 저하되었다 하더라도 고형물과 진한 액체를 먹고 마시는 데에는 큰 지장을 주지 않는다는 것을 알 수 있다.
반면에 제한적 삼킴을 보이는 뇌성마비 집단에서는 기능적 삼킴 집단과는 다른 양상으로 조음기관의 구조 및 기능과 섭식능력 간의 높은 상관관계가 관찰되었다. 즉, 조음기관의 구조적 결함과 기능 저하가 심해질수록 진한 액체와 고형식에 대한 섭식능력이 함께 낮아지는 것으로 나타났다. 이러한 결과는 섭식에 작용하는 구강 운동과 말소리 산출에 관여하는 구강 운동이 서로 다른 운동 패턴을 지닌 고유한 행동이라고 보는 주장과는 거리가 있어 보인다(Moore et al., 1988; Moore & Ruark, 1996; Steeve et al., 2008). 오히려 섭식과 말 산출의 발달 과정에서 공통된 구강근육이 관여하기 때문에 서로 긴밀하게 영향을 주고받는다는 입장을 지지한다(Chang et al., 2012; Hiiemae & Palmer, 2003; Iammatteo, Trombly, & Luecke, 1990; Jeong & Sim, 2015; Langmore & Miller, 2007; Lee & Kim, 2019; Wilson et al., 2008).
마지막으로, 자음정확도와 모음정확도의 분석 결과를 살펴보면 삼킴 기능에 따른 영향으로 인해 제한적 삼킴 기능을 보이는 뇌성마비 아동이 기능적 삼킴 기능을 보이는 아동보다 자음과 모음에 대한 조음정확도가 모두 낮게 나타났으며 두 집단 모두 자음과 모음 간에 별다른 차이가 없었다. 수행이 낮은 제한적 삼킴 집단 아동의 경우 몇몇 단모음(예: /ㅏ, ㅗ, ㅜ/)과 자음(예: /ㅁ, ㅂ, ㄴ/)에 대해 조음정확도가 상대적으로 높게 나타났는데, 이러한 결과는 뇌성마비 아동이 단순한 모음과 자음에 대해 기능적인 조음 산출 능력을 보인다는 선행연구를 뒷받침한다(Bernthal et al., 2017; Gordon & Crais, 2001; Stoel-Gammon & Dunn, 1985). 삼킴 기능에 따라 조음정확도가 저하된다는 본 연구의 결과는 삼킴과 조음 과정에 공통된 해부학적 조음기관의 구조가 관여되고, 구강근육의 운동과 감각적 피드백을 조절하는 복잡한 신경체계가 공유되면서 삼킴과 조음능력이 서로 밀접하게 연결되어 있다는 선행연구와 맥락을 같이 한다(Chang et al., 2012; Jeong & Sim, 2015; Lee & Kim, 2019; Hiiemae & Palmer, 2003; Iammatteo, Trombly, & Luecke, 1990; Langmore & Miller, 2007; Rosenbaum & Paneth, 2017; Wilson et al., 2008).
국내 선행연구에서는 섭식 중에서도 특히 씹기능력에 중점을 두고 말명료도와의 관련성을 무의미 일음절 단어에서 몇몇 모음과 자음에 대해 살펴보았다(Chang, 2004; Chung, 1998; Jeong & Sim, 2015; Woo, 2005). 본 연구는 EDACS의 삼킴 수준에 따라 말 명료도에 직접적인 영향을 미치는 자음과 모음정확도에 차이가 있다는 것을 의미단어 수준에서 규명해 냄으로써 선행연구 결과를 보다 확장하였다는 데 의의를 갖는다. 동시에 국내 뇌성마비 아동을 대상으로 한국어의 자음과 모음에 대해서도 삼킴 기능과 조음정확도와의 인과관계를 밝힘으로써 이들 간의 관계를 주장해 온 해외 선행연구를 뒷받침하였다(Baylor & Parker, 2013; Lemme & Wambaugh, 2009; McCarthy & Fowles, 2011).
삼킴 기능과 조음정확도 간의 인과관계는 본 연구에서 살펴본 상관관계 분석 결과에서도 확인되었다. 우선 기능적 삼킴 집단에서는 자음과 모음정확도가 고형식의 섭식능력과 관련된 것으로 나타났다. 고형식의 경우 진한 액체보다는 음식물의 씹기, 조작, 이동을 필요로 하는 과정에서 구강근육의 움직임을 수반하기 때문에, 섭식능력이 좋을수록 말소리 산출에 필요한 조음기관의 움직임도 원활하여 정확한 자음과 모음의 산출로 이행되는 것으로 보인다. 반면에 제한적 삼킴 집단은 모음정확도만 고형식과 진한 액체의 섭식능력과 관련된 것으로 나타났다. 이러한 결과는 보다 섬세한 구강근육인 혀의 움직임을 필요로 하는 자음보다는 턱과 입술의 움직임으로 일부 조음 특성을 보완할 수 있는 모음에 대해서만 관련성이 나타난 것으로 풀이된다. 국내 선행연구에서도 경직형 뇌성마비 아동의 씹기운동 기능과 무의미 일음절어의 명료도 간의 관계(Chang, 2004), 그리고 경직형 뇌성마비 아동의 비구어 구강운동능력과 삼킴능력, 침 조절능력, 그리고 의미단어에 대한 말명료도 간의 관계를 규명한 바 있다(Lee & Kim, 2019). 본 연구는 이들 선행연구를 지지하면서도, 연구대상을 다양한 뇌성마비 유형으로 확장하고, EDACS 단계에 따라 삼킴 기능별로 구분하여 섭식능력과 조음기관의 구조 및 기능, 그리고 의미단어 수준에서 자음정확도와 모음정확도까지 상관관계 분석에 포함함으로써 설명력을 높였다고 볼 수 있겠다.
이상의 연구결과를 종합하여 볼 때, 뇌성마비 아동의 삼킴 기능은 섭식능력뿐만 아니라 조음능력에도 영향을 끼치는 것으로 나타났다(Cummings & Bandyopadhyay, 2009; Gordon & Duff, 2010; Miller & McCormick, 2012; Smith & Williams, 2014). 즉, 제한적 삼킴 기능을 보이는 경우 턱, 입술, 혀의 제한된 움직임으로 인해 음식물의 저작, 빨기, 음식덩이의 이동과 조절에서의 섭식장애를 동반하며, 동시에 조음기관의 구조와 기능적 결함이 자음과 모음정확도를 저하시킬 수 있다. 학계에는 섭식과정과 조음과정에 관여하는 구강 근육이 각각 고유의 활동 패턴으로 발달한다는 주장이 있다(Moore et al., 1988; Moore & Ruark, 1996; Steeve et al., 2008). 그러나 EDACS 2-4단계에 해당하는 삼킴 기능이 제한된 뇌성마비 아동의 경우에는 조음기관의 구조와 기능이 삼킴, 섭식, 조음의 3영역에 보다 깊게 관여되는 만큼 아동의 두드러진 결함 영역에 초점을 둔 개인 맞춤의 구강운동 훈련 프로그램의 개발과 중재 제공이 필요해 보인다.
본 연구는 EDACS의 모든 단계별로 충분한 뇌성마비 아동을 확보하지 못해 보다 상세한 삼킴 기능에 따른 섭식과 조음능력의 차이를 설명하지 못한다는 한계점이 있다. 또한 뇌성마비 유형의 비율이 두 집단간 통제되지 않아, 장애의 특징이 연구결과에 영향을 주었을 가능성을 배제하기 어렵다. 이러한 한계점을 보완한 후속연구가 진행되어야 하겠다. 마지막으로 삼킴과 섭식, 조음능력 간의 관계를 본 연구가 일부 밝히기는 하였으나 이들이 하나의 공유된 구강 기제와 운동패턴을 따르는지에 대해서는 보다 많은 연구를 통해 확인하는 작업이 필요하다. 삼킴 기능별로 섭식과 조음을 위한 차별화된 구강운동 훈련 프로그램이 효과가 있는지, 아니면 하나의 단일 훈련 프로그램이 섭식과 조음능력 개선에 보다 효과적 인지에 대해서도 후속연구가 이루어져야 하겠다.
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